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Síndrome de Wolfram. A Propósito de Um Caso Clínico

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Detalhes bibliográficos
Resumo:A síndrome de Wolfram, inicialmente descrita em 1938, caracteriza-se pela associação de Diabetes Mellitus, atrofia óptica e de forma mais inconstante surdez, Diabetes Insípida, alterações urinárias e neurológicas. Esta síndrome, frequentemente familiar, tem uma transmissão autossómica recessiva, tendo sido descrita recentemente uma ligação a marcadores no braço curto do cromossoma 4. Descreve-se o caso de uma menina de 12 anos, com antecedentes de défice visual, que se apresentou no Serviço de Urgência com um quadro de cetoacidose diabética e retenção urinária. Após a instituição da terapêutica apropriada para a cetoacidose diabética, a diurese manteve-se extremamente elevada e surgiu uma desidratação hipernatrémica severa. Concluiu-se haver uma Diabetes Insípida associada. Na observação do fundo ocular verificou-se uma atrofia óptica. Posteriormente o estudo urodinâmico revelou um detrusor hipocontractil.
Autores principais:Figueiredo, Ana Cristina
Outros Autores:Pinto, Eduarda; Frutuoso, Simão; Dores, Jorge; Carvalho, Rui; Alves, Valter
Assunto:Case reports
Ano:2014
País:Portugal
Tipo de documento:artigo
Tipo de acesso:acesso aberto
Instituição associada:Sociedade Portuguesa de Pediatria
Idioma:português
Origem:Portuguese Journal of Pediatrics
Descrição
Resumo:A síndrome de Wolfram, inicialmente descrita em 1938, caracteriza-se pela associação de Diabetes Mellitus, atrofia óptica e de forma mais inconstante surdez, Diabetes Insípida, alterações urinárias e neurológicas. Esta síndrome, frequentemente familiar, tem uma transmissão autossómica recessiva, tendo sido descrita recentemente uma ligação a marcadores no braço curto do cromossoma 4. Descreve-se o caso de uma menina de 12 anos, com antecedentes de défice visual, que se apresentou no Serviço de Urgência com um quadro de cetoacidose diabética e retenção urinária. Após a instituição da terapêutica apropriada para a cetoacidose diabética, a diurese manteve-se extremamente elevada e surgiu uma desidratação hipernatrémica severa. Concluiu-se haver uma Diabetes Insípida associada. Na observação do fundo ocular verificou-se uma atrofia óptica. Posteriormente o estudo urodinâmico revelou um detrusor hipocontractil.